Lymphocytic hypophysitis in adolescents: A report of four cases and literature review

doi:10.3969/j.issn.1004-583X.2021.09.014

Abstract

Abstract:

To analyze the clinical data of 4 cases diagnosed as lymphocytic hypophysitis(LYH) in adolescents at PLA General Hospital between January 2008 to December 2019.There were 3 females and 1 male. The age of females were 11, 7, 12 years respectively, and the male was 17 years. The course of LYH ranged from 3 to 36 months. (1) Clinical features: 1 patient had headache, 3 patients had central diabetes insipidus(CDI), 3 patients had hypopituitarism, and growth disorder was seen in 1 patient.(2)Imaging features: All patients had space-occupying lesions on magnetic resonance imaging(MRI),which were symmetrically enlarged and homogenously enhanced with pituitary stalk thickening, without extending into suprasellar area and compressing optic chiasm and cavernous sinus. (3)Treatments and outcomes: 1 patient was treated with high dose methylprednisolone pulse therapy(HDMPT), 3 patients with hormone replacement. The follow-up ranged from 6 to 144 months, 2 patients were spontaneous remission, 2 patients with hormone replacement permanently. One patient had empty sella, but the condition is necessary to realize the possibility of lymphocytic hypophysitis in adolescents and mostly expects good prognosis.

Key words: lymphocytic hypophysitis, hypopituitarism, diabetes insipidus, adolescents

CLC Number:

R584

Chen Xuefeng, Li Yijun, Yang Guoqing, Dou Jingtao, Lyu Zhaohui, Mu Yiming. Lymphocytic hypophysitis in adolescents: A report of four cases and literature review[J]. Clinical Focus, 2021, 36(9): 832-838.

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https://huicui.hebmu.edu.cn/EN/Y2021/V36/I9/832

Figures/Tables 5

References 39

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检验项目	例1	例2	例3	例4
尿渗透浓度(275~310 mmol/L)	297	300	320	286
血渗透浓度(400~1200 mmol/L)	100	677	276	9
总T3(1.01~2.95 nmol/L)	2.98	1.22	1.8	4.68
总T4(55.3~160.9 nmol/L)	不详	67.4	64.8	17.58
游离T3(2.8~6.3 pmol/L)	6.4	4.11	4.7	1.44
游离T4(10.4~24.3 pmol/L)	不详	12.79	10.84	114.8
促甲状腺激素(0.35~5.5 mIU/L)	5.62	1.95	1.51	4.3
甲状腺球蛋白抗体(<60 IU/ml)	未查	6.3	<15	<15
甲状腺过氧化物酶抗体(<60 IU/ml)	未查	30	<28	<28
黄体生成素(男1.5~9.3女0.5~76.3 IU/L)	<0.07	2.66	0.67	3.08
卵泡刺激素(男1.4~18.1女1.5~33.4 IU/L)	0.27	4.29	6.53	4.87
睾酮(男8.4~28.7女0.5~2.6 nmol/L)	2.43	9.78	<0.35	0.85
雌二醇( 男≤353.1女48.2~1532 pmol/L)	131.58	145.64	73.41	190.22
催乳素(男2.1~17.7女2.8~29.2 μg/L)	不详	17.5	23.85	23.41
8时促肾上腺皮质激素(<10.12 pmol/L)	5	<1.1	3.22	4.46
8时皮质醇(198.7~797.5 nmol/L)	443.3	<25.7	115.52	202.51
尿游离皮质醇(98~500 nmol/24 h)	未查	86.3	98.2	185.9
生长激素(0.06~5.0 μg/L)	0.6	0.329	1.8	0.739
胰岛素素样生长因子-1(7~17岁55~731 μg/L)	140	588	62.5	248

检验项目	例1	例2	例3	例4
尿渗透浓度(275~310 mmol/L)	297	300	320	286
血渗透浓度(400~1200 mmol/L)	100	677	276	9
总T3(1.01~2.95 nmol/L)	2.98	1.22	1.8	4.68
总T4(55.3~160.9 nmol/L)	不详	67.4	64.8	17.58
游离T3(2.8~6.3 pmol/L)	6.4	4.11	4.7	1.44
游离T4(10.4~24.3 pmol/L)	不详	12.79	10.84	114.8
促甲状腺激素(0.35~5.5 mIU/L)	5.62	1.95	1.51	4.3
甲状腺球蛋白抗体(<60 IU/ml)	未查	6.3	<15	<15
甲状腺过氧化物酶抗体(<60 IU/ml)	未查	30	<28	<28
黄体生成素(男1.5~9.3女0.5~76.3 IU/L)	<0.07	2.66	0.67	3.08
卵泡刺激素(男1.4~18.1女1.5~33.4 IU/L)	0.27	4.29	6.53	4.87
睾酮(男8.4~28.7女0.5~2.6 nmol/L)	2.43	9.78	<0.35	0.85
雌二醇( 男≤353.1女48.2~1532 pmol/L)	131.58	145.64	73.41	190.22
催乳素(男2.1~17.7女2.8~29.2 μg/L)	不详	17.5	23.85	23.41
8时促肾上腺皮质激素(<10.12 pmol/L)	5	<1.1	3.22	4.46
8时皮质醇(198.7~797.5 nmol/L)	443.3	<25.7	115.52	202.51
尿游离皮质醇(98~500 nmol/24 h)	未查	86.3	98.2	185.9
生长激素(0.06~5.0 μg/L)	0.6	0.329	1.8	0.739
胰岛素素样生长因子-1(7~17岁55~731 μg/L)	140	588	62.5	248

病例	性别	年龄 (岁)	头痛	视力视野异常	合并自身免疫病	生长发育异常	CDI	甲状腺轴受损	肾上腺轴受损	性腺轴受损	生长激素低下	泌乳素异常	MRI	病理类型	治疗	结局 (文献)
1	女	11	无	无	无	无	有	无	无	无	无	无	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	抗利尿激素替代	停抗利尿激素,垂体MRI病变缩小
2	男	17	有	无	无	无	无	有	有	无	有	无	垂体均匀增大,垂体柄增粗	LPH	甲强龙冲击+硫唑嘌呤,激素替代	停用激素替代,垂体MRI完全恢复
3	女	7	无	无	无	有	有	有	有	有	有	无	垂体均匀增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	糖皮质激素、甲状腺素、生长激素、抗利尿激素替代	持续激素替代,垂体MRI空蝶鞍
4	女	12	无	有	无	无	有	无	有	无	无	无	垂体均匀增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	抗利尿激素替代	抗利尿激素替代,垂体MRI病变缩小
5	女	17	-	-	-	-	-	有	-	-	-	-	垂体增大,垂体柄无增粗	LAH	甲状腺素替代	-^[9]
6	女	16	无	有	-	无	有	无	无	无	无	高	-	-	糖皮质激素冲击治疗	出现性腺轴、生长激素轴功能减退^[4]
7	女	17	有	无	无	无	无	无	有	无	无	低	垂体增大,垂体柄增粗	LPH	地塞米松	-^[10]
8	男	13	有	有	有	无	有	有	无	无	无	无	垂体增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	糖皮质激素冲击治疗+甲状腺素、抗利尿激素替代	出现多发硬化症^[11]
9	女	15	有	无	-	-	有	-	-	有	-	高	垂体弥漫性增大,局部压迫视交叉	LPH	手术减压+抗利尿激素替代	月经恢复,继续抗利尿激素替代^[12]
10	女	10	有	有	无	有	有	有	有	-	有	高	鞍内及鞍上占位累及垂体柄及下丘脑,后叶高信号消失	LPH	糖皮质激素、甲状腺素、生长激素、抗利尿激素替代	甲状腺素、生长激素、抗利尿激素持续替代。垂体MRI空泡蝶鞍^[13]
11	女	6	无	无	无	无	-	无	有	有	无	无	垂体增大,垂体柄增粗,后叶高信号存在	LPH	糖皮质激素替代	-^[14]
12	男	14	无	无	无	有	有	有	无	有	有	无	垂体增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	甲状腺素、生长激素、抗利尿激素替代	-^[14]
13	女	9	无	无	无	有	有	无	无	无	有	无	垂体增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	生长激素、抗利尿激素替代	-^[14]
14	男	12	有	无	无	无	有	无	无	无	无	无	垂体均匀增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	大剂量泼尼松龙,抗利尿激素替代	持续抗利尿激素替代。垂体MRI病变缩小^[15]
15	男	8	有	无	无	有	有	无	无	有	有	无	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	激素替代	-^[16]
16	男	13	无	无	-	-	有	-	-	-	-	-	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	激素替代	激素替代^[17]
17	女	8	无	无	有	有	无	有	有	无	有	低	空泡蝶鞍	LAH	氢化可的松、甲状腺素、生长激素替代	持续激素替代^[18]
18	女	12	无	无	有	有	无	无	无	无	无	无	垂体环形强化	LAH	生长激素、环孢素A	-^[19]
19	男	9	无	无	无	无	有	无	无	无	有	无	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素替代	全垂体功能减退,垂体MRI病变缩小^[20]
20	男	4	无	无	无	无	有	无	无	无	无	无	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素替代	甲状腺功能减退,垂体MRI病变明显缩小^[20]
21	女	9	无	无	无	有	有	无	无	无	有	无	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素、生长激素替代	抗利尿激素、生长激素替代,垂体MRI病变恢复^[21]
22	男	14	无	无	无	有	有	有	无	有	有	无	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素、甲状腺素、生长激素替代	抗利尿激素、甲状腺素、生长激素替代,垂体MRI病变缩小^[21]
23	女	8	有	无	无	无	有	无	无	无	有	无	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	抗利尿激素替代	抗利尿激素、性腺激素替代,垂体MRI病变缩小^[22]
24	男	11	无	无	无	有	有	无	无	无	有	无	垂体缩小,垂体柄增粗	LPH	激素替代	多种激素缺乏,垂体MRI病变缩小^[23]
25	女	13	有	无	无	无	有	无	无	有	无	高	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素替代	抗利尿激素、性腺激素替代,垂体MRI病变无变化^[24]
26	男	16	有	无	有	无	有	有	有	有	有	无	鞍内肿块,垂体后叶高信号消失	LPH	激素替代	激素替代,垂体MRI空蝶鞍^[25]
27	女	15	有	有	无	无	无	无	无	无	无	无	鞍内肿块,侵犯右侧海绵窦	LAH	糖皮质激素	-^[26]
28	男	6	无	无	无	-	无	无	无	无	有	无	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	抗利尿激素替代	垂体MRI病变缩小^[27]

病例	性别	年龄 (岁)	头痛	视力视野异常	合并自身免疫病	生长发育异常	CDI	甲状腺轴受损	肾上腺轴受损	性腺轴受损	生长激素低下	泌乳素异常	MRI	病理类型	治疗	结局 (文献)
1	女	11	无	无	无	无	有	无	无	无	无	无	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	抗利尿激素替代	停抗利尿激素,垂体MRI病变缩小
2	男	17	有	无	无	无	无	有	有	无	有	无	垂体均匀增大,垂体柄增粗	LPH	甲强龙冲击+硫唑嘌呤,激素替代	停用激素替代,垂体MRI完全恢复
3	女	7	无	无	无	有	有	有	有	有	有	无	垂体均匀增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	糖皮质激素、甲状腺素、生长激素、抗利尿激素替代	持续激素替代,垂体MRI空蝶鞍
4	女	12	无	有	无	无	有	无	有	无	无	无	垂体均匀增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	抗利尿激素替代	抗利尿激素替代,垂体MRI病变缩小
5	女	17	-	-	-	-	-	有	-	-	-	-	垂体增大,垂体柄无增粗	LAH	甲状腺素替代	-^[9]
6	女	16	无	有	-	无	有	无	无	无	无	高	-	-	糖皮质激素冲击治疗	出现性腺轴、生长激素轴功能减退^[4]
7	女	17	有	无	无	无	无	无	有	无	无	低	垂体增大,垂体柄增粗	LPH	地塞米松	-^[10]
8	男	13	有	有	有	无	有	有	无	无	无	无	垂体增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	糖皮质激素冲击治疗+甲状腺素、抗利尿激素替代	出现多发硬化症^[11]
9	女	15	有	无	-	-	有	-	-	有	-	高	垂体弥漫性增大,局部压迫视交叉	LPH	手术减压+抗利尿激素替代	月经恢复,继续抗利尿激素替代^[12]
10	女	10	有	有	无	有	有	有	有	-	有	高	鞍内及鞍上占位累及垂体柄及下丘脑,后叶高信号消失	LPH	糖皮质激素、甲状腺素、生长激素、抗利尿激素替代	甲状腺素、生长激素、抗利尿激素持续替代。垂体MRI空泡蝶鞍^[13]
11	女	6	无	无	无	无	-	无	有	有	无	无	垂体增大,垂体柄增粗,后叶高信号存在	LPH	糖皮质激素替代	-^[14]
12	男	14	无	无	无	有	有	有	无	有	有	无	垂体增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	甲状腺素、生长激素、抗利尿激素替代	-^[14]
13	女	9	无	无	无	有	有	无	无	无	有	无	垂体增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	生长激素、抗利尿激素替代	-^[14]
14	男	12	有	无	无	无	有	无	无	无	无	无	垂体均匀增大,垂体柄增粗,后叶高信号消失	LPH	大剂量泼尼松龙,抗利尿激素替代	持续抗利尿激素替代。垂体MRI病变缩小^[15]
15	男	8	有	无	无	有	有	无	无	有	有	无	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	激素替代	-^[16]
16	男	13	无	无	-	-	有	-	-	-	-	-	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	激素替代	激素替代^[17]
17	女	8	无	无	有	有	无	有	有	无	有	低	空泡蝶鞍	LAH	氢化可的松、甲状腺素、生长激素替代	持续激素替代^[18]
18	女	12	无	无	有	有	无	无	无	无	无	无	垂体环形强化	LAH	生长激素、环孢素A	-^[19]
19	男	9	无	无	无	无	有	无	无	无	有	无	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素替代	全垂体功能减退,垂体MRI病变缩小^[20]
20	男	4	无	无	无	无	有	无	无	无	无	无	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素替代	甲状腺功能减退,垂体MRI病变明显缩小^[20]
21	女	9	无	无	无	有	有	无	无	无	有	无	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素、生长激素替代	抗利尿激素、生长激素替代,垂体MRI病变恢复^[21]
22	男	14	无	无	无	有	有	有	无	有	有	无	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素、甲状腺素、生长激素替代	抗利尿激素、甲状腺素、生长激素替代,垂体MRI病变缩小^[21]
23	女	8	有	无	无	无	有	无	无	无	有	无	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	抗利尿激素替代	抗利尿激素、性腺激素替代,垂体MRI病变缩小^[22]
24	男	11	无	无	无	有	有	无	无	无	有	无	垂体缩小,垂体柄增粗	LPH	激素替代	多种激素缺乏,垂体MRI病变缩小^[23]
25	女	13	有	无	无	无	有	无	无	有	无	高	垂体柄增粗	LINH	抗利尿激素替代	抗利尿激素、性腺激素替代,垂体MRI病变无变化^[24]
26	男	16	有	无	有	无	有	有	有	有	有	无	鞍内肿块,垂体后叶高信号消失	LPH	激素替代	激素替代,垂体MRI空蝶鞍^[25]
27	女	15	有	有	无	无	无	无	无	无	无	无	鞍内肿块,侵犯右侧海绵窦	LAH	糖皮质激素	-^[26]
28	男	6	无	无	无	-	无	无	无	无	有	无	垂体柄增粗,后叶高信号消失	LINH	抗利尿激素替代	垂体MRI病变缩小^[27]

项目	儿童(n=28)	成人^[5,6](n=120)
临床特征
头痛	41(11/27)	48(57/120)
视力障碍	19(5/27)	34(41/120)
生长激素缺乏	56(14/25)	26(28/109)
甲状腺功能减退	35(9/26)	33(39/120)
肾上腺功能不全	32(8/25)	28(34/120)
性腺功能障碍	32(8/25)	53(63/120)
高催乳素血症	15(4/26)	35(42/119)
中枢尿崩症	77(20/26)	75(90/120)
垂体炎分类
LAH	15(4/27)	17(12/70)
LINH	37(10/27)	34(24/70)
LPH	48(13/27)	41(29/70)